Choroba Urbacha-Wiethe'a

Choroby Urbach-Wiethe jest genetyczne zaburzenie recesywny rzadko oficjalnie zgłoszone po raz pierwszy w 1929 objawy choroby znacznie różnić od jednej osoby do drugiej. Są to głównie dermatologiczne i neurologiczne . Chociaż nie ma jeszcze lekarstwa na chorobę Urbacha-Wiethe'a, istnieją sposoby na indywidualne leczenie wielu z tych objawów, a pacjenci nie odczuwają skrócenia oczekiwanej długości życia .

Objawy

Te objawy choroby znacznie się różnią między ludźmi. Mogą obejmować ochrypły głos, zmiany i blizny na skórze, łatwo uszkodzoną skórę o słabym gojeniu, suchą, pomarszczoną skórę oraz grudki wokół powiek. W niektórych przypadkach obserwuje się również stwardnienie tkanki mózgowej w środkowych płatach skroniowych, co może prowadzić do epilepsji i nieprawidłowości neuropsychiatrycznych.

Ponieważ choroba Urbacha-Wiethe'a jest chorobą autosomalną recesywną , osoby heterozygotyczne noszą zmutowany allel bez objawów.

Przyczyny i diagnoza

Choroba jest spowodowana mutacjami powodującymi utratę funkcji w genie białka macierzy zewnątrzkomórkowego 1 ( ECM1 ) zlokalizowanego na chromosomie 1 w 1q21. Objawy dermatologiczne spowodowane są nagromadzeniem materiału szklistego w skórze właściwej oraz zgrubieniem błony podstawnej skóry. Choroba Urbacha-Wiethe'a jest zwykle diagnozowana na podstawie klinicznych objawów dermatologicznych, zwłaszcza grudek perłowych na powiekach. Odkrycie mutacji w genie ECM1 umożliwiło zastosowanie testów genetycznych w celu potwierdzenia pierwszej diagnozy klinicznej. Do diagnozy można również zastosować barwienie kwasem nadjodowym Schiffa (PAS) i immunohistochemię .

Ewolucja

Choroba na ogół nie zagraża życiu, a pacjenci nie odczuwają skrócenia oczekiwanej długości życia.

Od 2006 roku nie ma lekarstwa na chorobę Urbacha-Wiethe'a, chociaż istnieją sposoby indywidualnego leczenia wielu jej objawów. Odkrycie mutacji w genie ECM1 otworzyło możliwość terapii genowej lub rekombinowanego białka ECM1 w leczeniu choroby Urbacha-Wiethe'a, ale żadna z tych opcji nie jest obecnie dostępna.

Częstotliwość

W 2006 roku wymieniono około 400 przypadków zgłoszonych od czasu jego odkrycia. Po raz pierwszy został oficjalnie zgłoszony w 1929 roku przez Ericha Urbacha i Camillo Wiethe , chociaż przypadki można rozpoznać już w 1908 roku.

Badania

Naukowcy zaobserwowali, że z powodu uszkodzenia mózgu, zwłaszcza migdałka , kobieta z chorobą Urbacha-Wiethe'a była całkowicie niezdolna do odczuwania strachu . Chociaż nie można wyciągnąć żadnych wniosków z jednego konkretnego przypadku, ten eksperyment pokazał znaczenie roli ciała migdałowatego w przypadku przerażenia.

Niektórzy badacze badają pacjentów z chorobą Urbacha-Wiethe'a, aby dowiedzieć się więcej o innych chorobach, które mają podobne objawy neurologiczne, takich jak autyzm .

Uwagi i referencje

  1. Caro I. 1978. Proteinoza lipoidowa. Międzynarodowy Dziennik Dermatologii . 17: 388–93
  2. T. Hamada , "  Lipoid proteinosis  " , Dermatologia Kliniczna i Eksperymentalna , tom.  27 N O  8,2002, s.  624–629 ( DOI  10.1046/j.1365-2230.2002.01143.x )
  3. Appenzeller, E Chaloult , P Velho , EM De Souza , VZ Araújo , F Cendes i LM Li , „  Zwapnienia ciała migdałowatego związane z czasem trwania choroby w lipidozie białkowej  ”, Journal of Neuroimaging , tom.  16 N O  22006, s.  154–156 ( PMID  16629738 , DOI  10.1111 / j.1552-6569.2006.00018.x )
  4. CCV Staut i TP Naidich , „  Choroba Urbach-Wiethe (proteinoza lipoidowa)  ”, Neurochirurgia dziecięca , tom.  28 N O  4,1998, s.  212-214 ( PMID  9732251 , DOI  10.1159 / 000028653 )
  5. Hamada T, McLean WHI, Ramsay M, Ashton GHS, Nanda A i in. 2002. Proteinoza lipidowa mapuje się do 1q21 i jest spowodowana mutacjami w genie białka macierzy zewnątrzkomórkowego 1 ( ECM1 ). Genetyka molekularna człowieka 11: 833–40 PMID 11929856
  6. Chan I, Liu L, Hamada T, Sethuraman G, McGrath JA. 2007. Molekularne podstawy proteinozy lipidowej: mutacje w białku macierzy zewnątrzkomórkowej 1. Dermatologia eksperymentalna 16: 881–90
  7. DiGiandomenico S, Masi R, Cassandrini D, El-Hachem M, DeVito R, Bruno C, Santorelli FM. 2006. Proteinoza lipidowa: opis przypadku i przegląd piśmiennictwa. Acta Otorynolaryngol Ital 26: 162–7
  8. James, William D., Berger, Timothy G. et al. , Andrews' Choroby Skóry: Dermatologia Kliniczna , Saunders Elsevier,2006( ISBN  978-0-7216-2921-6 )
  9. (w) "  Biografia  " na Kto to nazwał?
  10. Urbach E, Wiethe C. 1929. Lipoidosis cutis et mucosae. Virchows Archiv für pathologische Anatomie und Physiologie und für klinische Medizin 273: 285–319
  11. Lever, Walter F. i Starszy, David A., histopatologia skóry Levera , Hagerstwon, MD, Lippincott Williams & Wilkins ,2005, 440  pkt. ( ISBN  978-0-7817-3742-5 )
  12. Siebenmann F. 1908. Über Mitbeteilingung der Schleimhaut bei allgemeiner Hyperkeratose der Haut. Łuk Laryngol 20: 101–109
  13. (w) Rachel Feltman , „  Poznaj kobietę, która nie może czuć strachu  ” , Washington Post ,20 stycznia 2015( przeczytaj online , konsultacja 3 marca 2020 r. ).
  14. (w) '  Rzadkie zaburzenie mózgu zapobiega wszelkiemu strachowi  ' , Wired ,16 grudnia 2010( ISSN  1059-1028 , przeczytany online , skonsultowany 3 marca 2020 r. ).

Załączniki

Bibliografia

Linki zewnętrzne